EDI
Temas em Educ. e Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471
DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458 1
PLANEJAMENTO TERAPÊUTICO DA ODONTODISPLASIA REGIONAL:
ACOMPANHAMENTO DE UM CASO CLÍNICO
PLANIFICACIÓN TERAPÉUTICA DE LA ODONTODISPLASIA REGIONAL:
EVOLUCIÓN DE UN CASO CLÍNICO
THERAPEUTIC PLANNING OF REGIONAL ODONTODYSPLASIA: FOLLOW-UP OF
A CLINICAL CASE
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO1
e-mail: kevinlopesdelphino@gmail.com
Agnes ASSAO2
e-mail: agnesassao@gmail.com
Melyna Marques de ALMEIDA3
e-mail: melyna.almeida@gmail.com
Como referenciar este artigo:
LOPES-DELPHINO, K. L.; ASSAO, A.; ALMEIDA, M. M.
de. Planejamento terapêutico da odontodisplasia regional:
Acompanhamento de um caso clínico. Temas em Educ. e
Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-
3471. DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458
| Submetido em: 11/05/2023
| Revisões requeridas em: 19/07/2023
| Aprovado em: 11/09/2023
| Publicado em: 30/10/2023
Editores:
Profa. Dra. Luci Regina Muzzeti
Profa. Dra. Rosangela Sanches da Silveira Gileno
Editor Adjunto Executivo:
Prof. Dr. José Anderson Santos Cruz
Universidade Estadual do Norte do Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brasil. Bacharel em Odontologia.
Universidade Estadual do Norte do Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brasil. Doutora em Ciências
Odontológicas Aplicadas, Área de concentração em Patologia Oral (Professora de Patologia Geral e Bucal).
Universidade Estadual do Norte do Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brasil. Doutora em Odontologia
(Professora de Semiologia, Farmacologia e CTBMF).
Planejamento terapêutico da odontodisplasia regional: Acompanhamento de um caso clínico
Temas em Educ. e Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471
DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458 2
RESUMO: A odontodisplasia regional é uma alteração de desenvolvimento das estruturas
dentárias, que apresenta prevalência extremamente rara e etiologia ainda não comprovada. Isso
dificulta a unificação de informações sobre a condição e desfavorece o estabelecimento de um
padrão de tratamento dos pacientes afetados. Este estudo teve o objetivo de relatar o andamento de
um caso clínico de odontodisplasia regional e discutir a importância do planejamento
individualizado e do tratamento multidisciplinar, comparando o caso em questão com as condutas
terapêuticas de casos similares presentes na literatura. Realizou-se busca sobre o tema nas principais
bases de dados, com recorte temporal dos últimos cinco anos, e a construção de um quadro
comparativo de casos clínicos. Nove casos similares foram selecionados e dispostos no quadro,
organizados em seis categorias. O estudo conclui que apesar da forma de tratamento implementada,
o planejamento terapêutico e a abordagem multidisciplinar otimizam os resultados satisfatórios do
tratamento.
PALAVRAS-CHAVE: Odontodisplasia. Dentes Fantasma. Diagnóstico. Planejamento.
Tratamento.
RESUMEN: Odontodisplasia regional (OR) es una alteración del desarrollo de las estructuras
dentales que tiene una prevalencia extremadamente rara y una etiología aún no demostrada. Esto
dificulta la unificación de la información sobre la afección y dificulta el establecimiento de un
estándar de atención para los pacientes afectados. El objetivo consistió en relatar la evolución de
un caso clínico de OR, discutir la importancia de la planificación individualizada y del tratamiento
multidisciplinar, comparando el caso en cuestión con los abordajes terapéuticos de casos similares.
Se realizó una consulta sobre el tema en las principales bases de datos, abarcando los últimos
cinco años, y se elaboró un cuadro comparativo de casos clínicos. Se seleccionaron siete casos
similares y se dispusieron en el cuadro, organizados en seis categorías. El estudio concluye que, a
pesar de la forma de tratamiento aplicada, la planificación terapéutica y un enfoque
multidisciplinar optimizan los resultados satisfactorios del tratamiento.
PALABRAS CLAVE: Odontodisplasia. Dientes Fantasma. Diagnóstico. Planificación.
Terapéutica.
ABSTRACT: Regional odontodysplasia (ROD) is an alteration in the development of dental
structures that presents a rare prevalence and unknown etiology. This difficult to unify information
on the condition and makes it difficult to establish a standard of care for affected patients. The aim
of this study was to report the progress of a clinical case of ROD and to discuss the importance of
individualized planning and multidisciplinary treatment, comparing the case in question with the
therapeutic approaches of similar cases. A search was made for the subject in the main databases,
with a time frame of the last five years, and a comparative table of clinical cases was constructed.
Seven similar cases were selected and arranged in the table, organized into six categories. The
study concludes that despite the form of treatment implemented, therapeutic planning and a
multidisciplinary approach optimize satisfactory treatment results.
KEYWORDS: Odontodysplasia. Ghost Teeth. Diagnosis. Planning. Therapeutics.
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO e Melyna Marques de ALMEIDA
Temas em Educ. e Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471
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Introdução
A odontodisplasia regional (OR) é uma desordem localizada rara, com prevalência
inferior a 1/1.000.000, marcada pelo distúrbio de desenvolvimento dos tecidos que formam o
órgão dentário, podendo afetar ambas as dentaduras, decídua ou permanente (BANU et al.,
2022; CAMACHO-ESCALERA, 2019; ZEGARELLI et al., 1963). Tal condição compromete
morfológica e histologicamente os dentes acometidos, podendo acometer, inclusive, o processo
de irrupção dessas estruturas no meio bucal (CARREIRA et al., 2011). A OR afeta quadrantes
dentários específicos, sendo o quadrante superior esquerdo o de maior incidência (REGEZI;
SCIUBBA; JORDAN, 2017). No entanto, não predileção por raça, faixa etária ou sexo
específico (NEVILLE et al., 2012; NIJAKOWSKI; WOŚ; SURDACKA, 2022).
Os exames radiográficos são fundamentais para um diagnóstico assertivo, visto que, a
partir destes, os dentes cujas câmaras pulpares apresentam maior tamanho podem ser
evidenciados, bem como os ápices foraminais abertos e a alteração na transição entre as
camadas de esmalte e dentina, que exibem radiopacidade inferior comparada aos tecidos não
afetados (MATHEW et al., 2015; PONRANJINI; JAYACHANDRAN; BAKYALAKSHMI,
2012). Esta radiolucidez de imagem denotada nos achados imaginológicos é seu sinal
patognomônico e o fator responsável pelo nome alternativo da desordem, “dentes fantasmas”
(ARGUELLO; BAUER; SUÁREZ, 2022; NIJAKOWSKI; WOŚ; SURDACKA, 2022).
Devido à grande variação de características apresentadas pelos pacientes com tal
condição, não existe uma conduta única para o tratamento da OR e uma ampla gama de
fatores a serem observados para a realização de um plano de tratamento, contemplando a
história médica, o número de dentes envolvidos e, até mesmo, as vontades do paciente
(BOWDEN et al., 2018; HAMDAN et al., 2004; VOLPATO et al., 2008). Diante dos pontos e
contrapontos expostos pela literatura odontológica quanto às diferentes condutas de tratamento
desta má-formação odontogênica, o objetivo do presente trabalho foi relatar o diagnóstico de
um caso clínico de OR em uma paciente do sexo feminino, seu andamento terapêutico e, ainda,
embasar a importância do planejamento terapêutico individualizado do tratamento
odontológico multidisciplinar.
Este artigo está organizado nas seguintes seções: referencial teórico, a partir do qual
embasamos o tema de acordo com a literatura odontológica disponível; relato de caso, em que
apresentamos as particularidades sobre o objeto de estudo do presente artigo; materiais e
métodos, seção que abrange as informações sobre a realização do estudo; resultados, que
apresenta o quadro comparativo; discussão, onde os resultados são interpretados; e conclusão.
Planejamento terapêutico da odontodisplasia regional: Acompanhamento de um caso clínico
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Referencial Teórico
A odontodisplasia regional é uma alteração de desenvolvimento das estruturas dentárias
e pouco se sabe sobre esta condição. Sua prevalência extremamente rara e etiologia ainda não
comprovada justificam este fato. Dados inferem que até meados de 2019, cerca de apenas 168
casos de OR haviam sido publicados em língua inglesa, e, até setembro de 2021, pouco mais
de 180 casos estavam documentados na mesma ngua (ELMEZWGHI et al., 2023). Os estudos
mais recentes demonstram que a curva de crescimento da prevalência populacional dessa
patologia continua apresentando o mesmo padrão (ELMEZWGHI et al., 2023; NIJAKOWSKI;
WOŚ; SURDACKA, 2022).
Sua etiopatogenia permanece desconhecida, apenas com sugestões entre fatores
ambientais e genéticos, o que compromete a total compreensão sobre sua manifestação na
população. Os diversos fatores associados a sua etiologia permeiam desde hipóteses mais
comuns, como traumas, infecções e alterações vasculares, até sugestões menos frequentes,
como isquemia, danos neurais, deficiências nutricionais e mutações somáticas (ALOTAIBI;
ALOTAIBI; ALFAWAZ, 2019; HESS et al., 2020; KORUYUCU et al., 2019).
O estudo bioquímico de Courson et al. (2003) delimitou a complexidade ligada à origem
desta desordem, sugerindo uma possível relação de sua etiologia a um desequilíbrio entre
metaloproteinases de matriz (MMPs) e seus inibidores naturais (TIMP-1 e TIMP-2). Neste
caso, o aumento dos inibidores naturais não seria capaz de acompanhar o aumento das MMPs,
sendo insuficiente para sua inibição enzimática e ocasionando a destruição tecidual das
estruturas dentárias ainda em formação.
Com o objetivo de investigar a participação genética na origem da odontodisplasia
regional, Koskinen et al. (2019), sugeriram a participação do gene PAX9 na etiologia dessa
desordem. No estudo, os autores relataram que a OR pode apresentar etiologia comum à
agenesia dentária a partir da mutação do gene em questão. Entretanto, afirmam que a
necessidade de realização de testes genéticos em pacientes com tais condições é fundamental
para confirmar tal correlação. Outros estudos bioquímicos e genéticos que explorem tais
hipóteses não foram encontrados.
O recente estudo de Njakowski, Wós e Surdacka (2022), coletou e analisou dados
presentes em casos relatados de odontodisplasia regional publicados nas principais bases
científicas e, de acordo com os resultados encontrados, apresentou dados conflituantes aos
presentes em estudos anteriores. Enquanto a literatura anterior ao estudo em questão apresenta
predileção da OR para o sexo feminino numa proporção de 1.4:1 1.7:1, Njakowski e
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO e Melyna Marques de ALMEIDA
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colaboradores, encontraram prevalência de 1.04 para o sexo feminino contra 1 para o sexo
masculino.
Os autores justificam tal resultado com o alto número de casos de OR avaliados em seu
estudo. De qualquer forma, a ideia central é que, caso tal resultado passe a se repetir em estudos
similares futuros, o fator predileção da odontodisplasia regional por um sexo específico não
será mais expressivo, podendo ser dito que a desordem incide de igual forma em indivíduos de
ambos os sexos biológicos. Tal cenário, de conflito de informações, ratifica o argumento de que
pouco se sabe sobre a OR.
Os achados histológicos presentes na tese de Camacho-Escalera (2019), comprovaram
a mineralização deficiente dos tecidos dentários acometidos pela OR. Suas análises teciduais
apresentaram esmalte com estrutura irregular, superfície ondulada e ausência de prismas, apesar
de matriz orgânica rica em amelogenina também ter sido detectada. Em dentina, identificou-se
pequena quantidade de túbulos dentinários, com dentina interglobular expressiva. A espessura
reduzida foi apresentada tanto por esmalte, quanto por dentina.
Embora alguns indícios sugiram que já no início do desenvolvimento dos dentes, ainda
em fase de botão, possam ocorrer alterações que impactem a formação de seus tecidos
(KOSKINEN et al., 2019), outros achados histológicos sugerem que o processo de formação
do germe dentário se inicie sem alterações, ocorrendo problemas apenas no momento da
diferenciação celular dos dentes acometidos pela OR, além de confirmarem o caráter
hipoplásico do esmalte e da dentina (IDE et al., 2023). Resultados de pesquisas como a de
Camacho-Escalera (2019), evidenciam que o estudo histopatológico pode favorecer o
diagnóstico diferencial das patologias que afetam os tecidos mineralizados do órgão dentário,
a partir da compreensão de suas alterações estruturais.
Sabe-se que, em muitos casos, o exame clínico é soberano na construção de um
diagnóstico, entretanto, no caso da odontodisplasia regional, os exames complementares de
imagem radiográficos e tomográficos acabam sendo fundamentais e, quase sempre,
concludentes (ELMEZWGHI et al., 2023; GONZÁLEZ et al., 2021). Isto ocorre porque dentes
irrompidos e afetados pela OR podem ser, clinicamente, caracterizados também como
estruturas afetadas por amelogênese e dentinogênese imperfeita ou, ainda, displasia dentinária
(CAMACHO-ESCALERA, 2019). Nesse contexto, é imprescindível que o profissional saiba
reconhecer as características dessas desordens de formação da estrutura dentária, além de saber
diferenciá-las a partir da manifestação generalizada ou segmental (VIEIRA et al., 2019).
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Muitas vezes o diagnóstico da odontodisplasia regional não é realizado corretamente, o
que, associado ao fato de ser uma condição rara e não completamente estabelecida, dificulta a
criação de dados inequívocos na literatura odontológica (NJAKOWSKI; WÓS; SURDACKA,
2022). Assim, além de favorecer a documentação, o diagnóstico realizado de maneira correta e
precoce caracteriza um cenário ideal para que ações preventivas ou conservadoras sejam
adotadas com o objetivo de evitar desdobramentos indesejados, como, por exemplo, fraturas
coronárias ou o desenvolvimento da doença cárie e de injúrias estéticas (MABROUK et al.,
2022).
No caso relatado, após uma detalhada anamnese, a paciente foi submetida aos exames
de imagens, que denotaram o sinal patognomônico de dentes fantasmas em toda a extensão de
hemimaxila esquerda, cruzando a linha média e acometendo até o canino superior direito. A
maioria dos dentes afetados se apresentaram inclusos, corroborando com o descrito pela
literatura (BANU et al., 2022; CRAWFORD; CRAWFORD; ALDRED, 1989; TERRERO-
PÉREZ et al., 2020). Portanto, as queixas funcionais e estéticas estão presentes no caso e são
um dos principais fatores a serem levados em consideração no plano de tratamento.
Além disso, no caso do presente estudo, é possível observar moderada reabsorção óssea
horizontal em região de maxila esquerda. Apesar de não ser frequente, estruturas circunjacentes
aos dentes afetados também podem apresentar modificações estruturais, como é o caso dos
ossos alveolares, que podem exibir diminuição de sua densidade e maior radiolucidez em
exames de imagem (CAVALCANTE et al., 2018; NEVILLE et al., 2012).
unanimidade na literatura consultada a respeito do tratamento controverso da
odontodisplasia regional. A questão que paira na literatura consultada é a dicotomia entre
abordagens mais conservadoras, realizando procedimentos restauradores, ou abordagens mais
invasivas a curto ou longo prazo, como, por exemplo, a realização de cirurgias para a remoção
dos dentes afetados, seguida da reabilitação protética. Em casos de pacientes jovens e
pediátricos, deve ser priorizada a proservação dessas estruturas até a completa maturação óssea
pubertal para, então, realizar a abordagem cirúrgica, que a manutenção dos dentes preserva
a altura do osso alveolar e o desenvolvimento dos maxilares (CAHUANA; GONZÁLEZ;
PALMA, 2005; CHO, 2006).
Ainda que implicações teóricas e práticas sejam sustentadas nas diferentes abordagens
terapêuticas, o planejamento é o principal ponto de referência e segurança para que o tratamento
correto seja aplicado. Entretanto, alguns fatores devem ser levados em consideração na escolha
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de uma forma de tratamento, caso contrário, as características individuais dos pacientes
acometidos pela OR podem colocar-se como limitações para o sucesso terapêutico.
Materiais e Métodos
No período entre os meses de janeiro e março de 2023 foi realizada uma busca de artigos
sobre o tema nas bases de dados PubMed e Google Acadêmico, publicados dentro do período
de 2019-2023. A coleta foi realizada por um único pesquisador, utilizando os descritores
Odontodysplasia e Ghost Teeth. Com o objetivo de construir um quadro comparativo,
iniciou-se a etapa de seleção dos artigos. A partir dos resultados, foram adotados os seguintes
critérios de inclusão: apenas artigos da modalidade relatos de casos, publicados em língua
portuguesa, espanhola e inglesa e de acesso aberto. Além disso, houve somente a inclusão dos
estudos que relatavam casos de odontodisplasia regional em maxila.
Sendo assim, por meio da leitura de resumos e da seção de “relato de caso”, artigos que
abordavam casos de OR em mandíbula e relatos de casos publicados em outro idioma além dos
três citados, foram excluídos. Também não foram utilizados casos de OR associada a outras
doenças para a construção do quadro, devido às alterações que tal associação pode trazer ao
planejamento terapêutico. Os artigos incluídos foram lidos na íntegra e estão apresentados na
seção de resultados. Os procedimentos éticos realizados consistem na coleta do Termo de
Consentimento da paciente para veiculação do caso clínico e exames complementares com fins
de divulgação científica, bem como nos cuidados realizados para não expor sua imagem
desnecessariamente.
Relato de Caso
No ano de 2014, paciente do sexo feminino, aos 14 anos de idade, buscou atendimento
odontológico sob a queixa de ausências dentárias no arco superior, sem história médica ou
familiar relevantes. Durante a realização de exame físico extraoral, a paciente apresentou
simetria e hemangioma em região labial superior direita e látero-nasal de mesmo lado.
Intraoralmente, identificou-se dentadura permanente completa em arco mandibular, com
exceção dos terceiros molares. Contudo, em arco maxilar, notou-se presença de espaço edêntulo
na totalidade do quadrante esquerdo e parcialmente em quadrante direito (dentes faltantes: 11,
21, 22, 23, 24, 25, 26, 27 e 28).
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Foram solicitados exames complementares de imagem, radiografia panorâmica (RP) e
tomografia computadorizada (TC). A partir da primeira radiografia panorâmica da paciente, os
achados radiográficos apresentaram aspectos de normalidade nos dentes erupcionados, no
entanto, denotaram um aspecto difuso entre a transição dos tecidos mineralizados dos dentes
inclusos em região maxilar esquerda e anterior (Figura 1A). Os resultados da tomografia
computadorizada apresentaram extensa reabsorção óssea horizontal em maxila esquerda e
também em região anterior (Figura 1B).
Figura 1 Radiografia panorâmica e Tomografia computadorizada de 2014
(A) É posvel visualizar, em arco superior, dentes fantasmas inclusos em região de quadrante esquerdo,
cruzando a linha média. Arco inferior apresenta dentes com aspecto de normalidade. Terceiros molares
em estágio 6 de Nolla. (B) No arco superior é possível visualizar dentes semi inclusos em osso alveolar
em região de quadrante esquerdo, cruzando a linha média. Moderada reabsorção óssea horizontal
também pode ser visualizada na mesma área. em arco inferior, as estruturas denotam aspecto de
normalidade.
Fonte: UNESP Faculdade de Odontologia (Câmpus Araçatuba), 2014
A evidência radiográfica foi reconhecida como o aspecto de “dentes fantasmas” e como
sinal patognomônico da odontodisplasia regional, dando suporte para o diagnóstico da
anormalidade em região de quadrante superior esquerdo com envolvimento de incisivo central
superior direito. A paciente e seu responsável foram, então, orientados quanto a sua condição
e, levando em consideração sua imaturidade pubertal, propôs-se um tratamento multidisciplinar
a longo prazo. O planejamento consistiu em um plano de tratamento de três fases, sendo a
primeira caracterizada pela reabilitação temporária da adolescente, seguida das etapas de
tratamento ortodôntico e tratamento cirúrgico-reabilitador.
B
A
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Quadro 1 Planejamento terapêutico
Quadro
1ª FASE
Reabilitação provisória:
Confecção, instalação de PPR temporária e
proservação do caso até a maturidade
pubertal da paciente.
2ª FASE
Tratamento ortodôntico
Tracionamento dos dentes afetados, a partir
do uso de mini-implantes ortodônticos para
extrusão dentária e aumento da crista
alveolar maxilar esquerda e anterior.
3ª FASE
Tratamento cirúrgico-reabilitador
Exodontia dos dentes afetados, enxertia
óssea, instalação de implantes de titânio e
instalação de próteses sobre implantes.
Abreviaturas. PPR (prótese parcial removível).
Fonte: Elaborado pelos autores, 2023
O tratamento foi iniciado e a conduta subsequente concentrou-se na realização de
moldagem para confecção de prótese parcial removível adaptada (PPR). Após a instalação da
prótese, optou-se pela proservação do caso. Durante o acompanhamento, em 2018, pequenas
adaptações foram realizadas na prótese da paciente, em decorrência do irrompimento parcial do
dente 23 (Figura 2), e novos exames de imagem foram realizados, os quais apresentaram
desenvolvimento dos terceiros molares inferiores, mas ínfima mudança do quadrante afetado
pela OR.
Figura 2 Radiografia panorâmica e Tomografia computadorizada de 2018
(A) É possível visualizar, em arco superior, dentes fantasmas em região de quadrante esquerdo, cruzando
a linha média. Arco inferior apresenta dentes com aspecto de normalidade. Terceiros molares inferiores
em estágio 9 de Nolla. (B) No arco superior é possível visualizar dentes semi inclusos em osso alveolar
em região de quadrante esquerdo, cruzando a linha média. Extensa reabsorção óssea horizontal também
pode ser visualizada na mesma área. em arco inferior, as estruturas dentais e ósseas apresentam-se
com aspecto de normalidade.
Fonte: UNESP Faculdade de Odontologia (Câmpus Araçatuba), 2018
em 2022, a paciente realizou nova tomografia computadorizada, a partir da qual foi
constatada ausência de melhora da extensa reabsorção óssea maxilar, bem como ausência de
completo irrompimento das estruturas dentárias. Sendo assim, levando em consideração o fato
A
B
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de a paciente ter mais de 21 anos completos, finalizou-se a primeira fase do tratamento (Quadro
1), solicitando documentação ortodôntica (Figura 3) dando início à segunda fase etapa em
que o caso se encontra no momento deste trabalho.
Figura 3 Parte da documentação ortodôntica: fotos intraorais
(A) Vista frontal. É possível verificar diferença de coloração entre os dentes saudáveis e o dente 23,
afetado pela odontodisplasia regional e semi-incluso e cavidade bucal. Além disso, também se denota
desnível de rebordo maxilar esquerdo, decorrente da reabsorção óssea horizontal. (B) Vista lateral
esquerda, evidenciando dente 23 não irrompido completamente e ausência do restante dos dentes do
quadrante superior esquerdo.
Fonte: Imagens cedidas pela Dr.ª Melyna Marques de Almeida, 2023
Resultados
A partir da seleção de nove relatos de casos, produziu-se um quadro comparativo
(Quadro 2) com seis categorias, sendo elas: “idade”, “sexo”, “quadrante afetado”, “tipo de
dentadura afetada” e “tratamento implementado”.
Quadro 2 Revisão de literatura dos últimos cinco anos (2018-2023), comparando as
diferentes abordagens terapêuticas de casos com características similares ao da paciente em
questão, apresentado no presente artigo
Autor e país
Idade
Sexo
(F/M)
Quadrante
maxilar
afetado (D/E)
Dentadura
afetada
(Decídua/
Permanente)
Tratamento Implementado
Abdel-Kader, et
al., 2019
(Egito)
22 anos
F
E
Permanente
Exodontia dos dentes afetados;
confecção de prótese
removível de transição;
enxertia óssea; instalação de
próteses sobre implantes.
Cunha, et al.,
2019
(Brasil)
10 anos
F
D
Ambas
Exodontia dos dentes afetados;
proservação para futura
reabilitação com próteses
sobre implantes
Jeffery, et al.,
2019
7 anos
M
D
Permanente
Alinhamento dentário
ortodôntico, exodontia dos
A
B
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO e Melyna Marques de ALMEIDA
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(Inglaterra)
dentes afetados, enxertia óssea;
instalação de próteses sobre
implantes.
Tankittiwwat, et
al., 2021
(Tailândia)
11 anos
F
Ambos
Permanente
Substituição cirúrgica de
dentes afetados por meio de
autotransplantes de dentes pré-
molares não afetados;
tracionamento ortodôntico;
frenectomia labial superior;
gengivoplastia.
Banu, et al., 2022
(Índia)
7 anos
M
Ambos
Ambas
Prótese removível associada à
alinhadores Essix.
Mabrouk, et al.,
2022
(Tunísia)
6 anos
M
Ambos
Permanente
Confecção de mantenedor de
espaço funcional (Prótese
removível) e proservação.
Elmezwghi, et al.,
2023
(Líbia)
20 anos
F
D
Ambas
Reabilitação com próteses
sobre implantes
Goswami, 2023
(Índia)
8 anos
F
E
Ambas
Proservação dos dentes
afetados e acompanhamento a
longo prazo
Gozzi, et al., 2023
(Itália)
4 anos
M
D
Ambas
Tratamento preventivo com
selante; Exodontia de dentes
afetados; Instalação de
dispositivo ortodôntico para
evitar extrusão de dentes
antagonistas.
Lopes-Delphino,
2023
(Brasil)
22 anos
F
Ambos
Ambas
Reabilitação temporária,
proservação, tratamento
ortodôntico, tratamento
cirúrgico e reabilitação com
prótese sobre implantes.
Fonte: Elaborado pelos autores, 2023
Discussão
No caso relatado no presente documento, as características clínicas corroboram com a
literatura consultada no tocante à incidência de dentes maxilares e à não irrupção das estruturas
dentárias afetadas, com diferença apenas no fato da paciente apresentar dentes afetados além
do cruzamento da linha média. Entretanto, a ausência dentária de um ou mais quadrantes não é
a única evidência clínica da OR. A literatura consultada reúne inúmeros casos que relatam
alterações da superfície das coroas, com sinais de hipomineralização e hipocalcificação de
esmalte e dentina.
A partir dos critérios expostos, 9 casos foram comparados ao caso do presente estudo.
Dessa pequena amostra de casos de OR em região de arco maxilar, encontramos a proporção
de 5:9 em sexo feminino, contra 4:9 afetando indivíduos do sexo masculino, corroborando a
ínfima diferença entre os diferentes sexos, como citam as revisões sistemáticas mais recentes,
como a de Njakowski, Wós e Surdacka (2022).
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Além disso, nossos resultados apresentam pacientes acometidos com idades variando
de 4 a 22 anos. A literatura consultada infere que, quanto ao diagnóstico, a média de idade é de
3-4 anos de idade referindo-se à época em que dentadura decídua deveria estar completa
todavia, não é incomum que, em alguns casos, o tratamento seja finalizado em idades mais
avançadas, logo após o completo desenvolvimento pubertal (HESS et al., 2020; TERRERO-
PÉREZ et al., 2020).
Com relação à região afetada, a literatura consultada apresenta que, majoritariamente,
apenas um quadrante é afetado, sendo o arco maxilar o principal acometido (NJAKOWSKI;
WÓS; SURDACKA, 2022; ZIEGLER; NEUKAM, 2012;). Os dados do Quadro 2 denotam
concordância, que 6/9 apresentam dentes afetados em quadrante esquerdo ou direito,
enquanto a discreta minoria, 3/9, apresentam ambos os quadrantes superiores acometidos pela
OR.
A OR pode acometer tanto a dentadura decídua, como a dentadura permanente,
sabendo-se que quando afeta a dentadura decídua, muito provavelmente, os dentes permanentes
também serão afetados (NEVILLE et al.,2012). Tendo em vista que o contrário não é
verdadeiro, 5/9 casos da amostra apresentaram ambas as dentaduras acometidas, enquanto os
outros 4/9 casos explicitaram o acometimento apenas da dentadura permanente (HESS et al.,
2020).
Como escolha de forma de tratamento, a confecção de próteses removíveis, transitórias
ou não, esteve presente em 3/9 casos, aparecendo também no caso aqui relatado. A prótese
removível, instituída antes ou após o tratamento cirúrgico, pode ser uma opção viável que
oferece benefícios tanto estéticos, como psicológicos, a partir da participação dos pacientes em
diferentes âmbitos sociais (CUNHA et al., 2019). Koruyucu et al. (2019), explicitam que a
prótese removível pode sim ser uma ótima alternativa para casos de menor complexidade (que
envolvem menos dentes), mas que, em casos de maior complexidade, ela deve ser utilizada
como uma alternativa transitória até que o paciente possa ser submetido à instalação de
implantes.
as próteses sobre implantes apareceram como escolha terapêutica em 4/9 casos da
amostra. A literatura consultada nos mostra seus bons resultados, porém, sua instalação é
indicada apenas após o completo desenvolvimento ósseo facial. Alguns casos de implantes
instalados em pacientes pediátricos foram documentados e justificados com os danos
psicológicos que a utilização de uma prótese removível por pacientes jovens pode causar.
Apesar disso, sabe-se que devido à osseointegração dos implantes, essas estruturas não se
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movimentam e não acompanham o crescimento e desenvolvimento craniofacial (HESS et al.,
2020).
Aparecendo em apenas um caso dos nove da amostra, os autotransplantes, por sua vez,
são capazes de estimular o crescimento ósseo alveolar e acompanhar tal desenvolvimento a
partir da possibilidade de movimentações dentárias no meio intra-ósseo. Desta forma, quando
houver disponibilidade dentária, os autotransplantes podem caracterizar uma alternativa para
evitar prejuízos no crescimento ósseo, além de evitar reabilitações protéticas (AL-KHANATI;
ALBASSAL; BEIT, 2022; HESS et al., 2020; ZIEGLER; NEUKAM, 2012).
Apesar de muitos casos apresentarem-se como grandes desafios, como os de pacientes
em fase de crescimento pubertal e os de dentes impactados em loja óssea de baixa densidade, o
tratamento cirúrgico para exodontia dos dentes afetados, que foi a forma de tratamento mais
recorrente nas amostras do Quadro 2, aparecendo em 5/9 casos, ainda é um manejo justificável
dada a escassa qualidade dos dentes acometidos (CARREIRA et al., 2011; REGEZI;
SCIUBBA; JORDAN, 2017).
Em casos de reabsorções óssea extensas, há a alternativa de extrusão ortodôntica lenta,
uma vez que a movimentação dentária é um processo biomecânico que desencadeia a alteração
dos tecidos de suporte dos dentes, podendo oferecer ganhos de tecidos ósseo e gengival e
configurando uma das formas menos invasivas e mais eficazes para a preparação
implantodôntica (MAEDA; SASAKI, 2015; OGIHARA; WANG, 2010).
O tratamento evidenciado no Quadro 2, descrito por Lopes-Delphino (2023), apresenta
o plano de tratamento de escolha para a paciente do caso aqui relatado. E, de acordo, com o que
se pode justificar na literatura consultada, o plano de tratamento de eleição foi a utilização da
prótese parcial removível de maneira transitória, seguida da extrusão ortodôntica dos dentes do
quadrante maxilar esquerdo, para que seja possível finalizar o plano terapêutico com a
intervenção cirúrgica de exodontia e instalação dos implantes para posterior reabilitação
protética.
Visualizando casos semelhantes publicados na literatura consultada e comparando-os
com o caso aqui relatado, é possível embasar a melhor escolha de tratamento para a paciente
deste caso, levando em consideração suas variações de características dentro da própria
condição de OR e também seus desejos pessoais. Dessa forma, fica claro que além do
planejamento terapêutico ganhar mais peso, amparando-se à literatura odontológica consultada,
as chances de sucesso do tratamento aumentam.
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Embora o caso siga com prognóstico favorável em relação à devolução da harmonia
funcional e estética da paciente, o caso ainda apresenta limitações acerca do tratamento, uma
vez que, sendo ele multidisciplinar, um resultado satisfatório depende do sucesso de várias
etapas terapêuticas.
Com relação ao presente estudo, encontramos limitações para encontrar protocolos de
tratamento para a odontodisplasia regional, mesmo sabendo que não existe um único padrão de
manifestação da condição nos pacientes. Ainda assim, como futuras perguntas de pesquisa,
salientamos que seria de imensa contribuição a sistematização de um algoritmo de tratamento
para esta desordem odontogênica.
Considerações finais
A etiopatogenia da odontodisplasia regional ainda é desconhecida, mas com sugestões
a serem comprovadas. O diagnóstico diferencial precoce é fundamental para evitar
desdobramentos não favoráveis para os indivíduos acometidos e é papel do cirurgião-dentista
realizá-lo, para que possa encontrar opções terapêuticas adequadas e em tempo hábil. Além
disso, o planejamento terapêutico e a abordagem multidisciplinar são imprescindíveis para
realizar a melhor abordagem para cada paciente, a fim de otimizar os resultados do tratamento,
respeitando a individualidade e minimizando os danos estéticos, funcionais e psicológicos da
pessoa tratada.
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CRediT Author Statement
Reconhecimentos: Agradecemos à FOA UNESP e Prof.ª Dr.ª Leda Maria Pescinini
Salzedas, pela disponibilização da documentação imaginológica dos primeiros anos do
tratamento da paciente. Também agradecemos aos comentários dos Professores Dr.ª Juliana
Zorzi Coléte e Dr. Augusto Alberto Foggiato, que compuseram a banca do Trabalho de
Conclusão de Curso que deu origem a esse artigo
Financiamento: Não houve fomento algum para realização deste trabalho.
Conflitos de interesse: Não há conflitos de interesse.
Aprovação ética: O trabalho respeitou a ética durante a pesquisa, com o máximo cuidado
para não expor a paciente e solicitando seu consentimento para publicação do caso,
entretanto, o estudo não foi submetido a um comitê de ética.
Disponibilidade de dados e material: Parte do material, como algumas das imagens
utilizadas estão no arquivo de pacientes da FOA Unesp. Outras imagens estão sob domínio
da Dr.ª Melyna Marques de Almeida, no prontuário da paciente. Além disso, o Trabalho de
Conclusão de Curso utilizado como base para produção do artigo, está sob posse da
Universidade Estadual do Norte do Paraná Câmpus de Jacarezinho.
Contribuições dos autores: Kevin Luiz Lopes Delphino: Delineamento metodológico;
Coleta de dados; Análise de dados; Redação do manuscrito original. Agnes Assao (Co-
orientadora): Delineamento metodológico; Revisão crítica. Melyna Marques de Almeida
(Orientadora): Concepção do trabalho; Supervisão; Revisão crítica.
Processamento e editoração: Editora Ibero-Americana de Educação.
Revisão, formatação, normalização e tradução.
EDI
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THERAPEUTIC PLANNING OF REGIONAL ODONTODYSPLASIA: FOLLOW-UP
OF A CLINICAL CASE
PLANEJAMENTO TERAPÊUTICO DA ODONTODISPLASIA REGIONAL:
ACOMPANHAMENTO DE UM CASO CLÍNICO
PLANIFICACIÓN TERAPÉUTICA DE LA ODONTODISPLASIA REGIONAL:
EVOLUCIÓN DE UN CASO CLÍNICO
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO1
e-mail: kevinlopesdelphino@gmail.com
Agnes ASSAO2
e-mail: agnesassao@gmail.com
Melyna Marques de ALMEIDA3
e-mail: melyna.almeida@gmail.com
How to reference this article:
LOPES-DELPHINO, K. L.; ASSAO, A.; ALMEIDA, M. M.
de. Therapeutic planning of regional odontodysplasia: Follow-
up of a clinical case. Temas em Educ. e Saúde, Araraquara,
v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471. DOI:
https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458
| Submitted: 11/05/2023
| Revisions required: 19/07/2023
| Approved: 11/09/2023
| Published: 30/10/2023
Editors:
Prof. Dr. Luci Regina Muzzeti
Prof. Dr. Rosangela Sanches da Silveira Gileno
Deputy Executive Editor:
Prof. Dr. José Anderson Santos Cruz
State University of Northern Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brazil. Bachelor of Dentistry.
State University of Northern Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brazil. PhD in Applied Dental Sciences, area
of concentration in Oral Pathology (Professor of General and Oral Pathology).
State University of Northern Paraná (UENP), Jacarezinho PR Brazil. PhD in Dentistry (Professor of
Semiology, Pharmacology and CTBMF).
Therapeutic planning of regional odontodysplasia: Follow-up of a clinical case
Temas em Educ. e Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471
DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458 2
ABSTRACT: Regional odontodysplasia (ROD) is an alteration in the development of dental
structures that presents a rare prevalence and unknown etiology. This difficult to unify information
on the condition and makes it difficult to establish a standard of care for affected patients. The aim
of this study was to report the progress of a clinical case of ROD and to discuss the importance of
individualized planning and multidisciplinary treatment, comparing the case in question with the
therapeutic approaches of similar cases. A search was made for the subject in the main databases,
with a time frame of the last five years, and a comparative table of clinical cases was constructed.
Seven similar cases were selected and arranged in the table, organized into six categories. The study
concludes that despite the form of treatment implemented, therapeutic planning and a
multidisciplinary approach optimize satisfactory treatment results.
KEYWORDS: Odontodysplasia. Ghost Teeth. Diagnosis. Planning. Therapeutics.
RESUMO: A odontodisplasia regional é uma alteração de desenvolvimento das estruturas
dentárias, que apresenta prevalência extremamente rara e etiologia ainda não comprovada. Isso
dificulta a unificação de informações sobre a condição e desfavorece o estabelecimento de um
padrão de tratamento dos pacientes afetados. Este estudo teve o objetivo de relatar o andamento
de um caso clínico de odontodisplasia regional e discutir a importância do planejamento
individualizado e do tratamento multidisciplinar, comparando o caso em questão com as condutas
terapêuticas de casos similares presentes na literatura. Realizou-se busca sobre o tema nas
principais bases de dados, com recorte temporal dos últimos cinco anos, e a construção de um
quadro comparativo de casos clínicos. Nove casos similares foram selecionados e dispostos no
quadro, organizados em seis categorias. O estudo conclui que apesar da forma de tratamento
implementada, o planejamento terapêutico e a abordagem multidisciplinar otimizam os resultados
satisfatórios do tratamento.
PALAVRAS-CHAVE: Odontodisplasia. Dentes Fantasma. Diagnóstico. Planejamento.
Tratamento.
RESUMEN: Odontodisplasia regional (OR) es una alteración del desarrollo de las estructuras
dentales que tiene una prevalencia extremadamente rara y una etiología aún no demostrada. Esto
dificulta la unificación de la información sobre la afección y dificulta el establecimiento de un
estándar de atención para los pacientes afectados. El objetivo consistió en relatar la evolución de
un caso clínico de OR, discutir la importancia de la planificación individualizada y del tratamiento
multidisciplinar, comparando el caso en cuestión con los abordajes terapéuticos de casos similares.
Se realizó una consulta sobre el tema en las principales bases de datos, abarcando los últimos
cinco años, y se elaboró un cuadro comparativo de casos clínicos. Se seleccionaron siete casos
similares y se dispusieron en el cuadro, organizados en seis categorías. El estudio concluye que, a
pesar de la forma de tratamiento aplicada, la planificación terapéutica y un enfoque
multidisciplinar optimizan los resultados satisfactorios del tratamiento.
PALABRAS CLAVE: Odontodisplasia. Dientes Fantasma. Diagnóstico. Planificación.
Terapéutica.
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO and Melyna Marques de ALMEIDA
Temas em Educ. e Saúde, Araraquara, v. 19, n. 00, e023007, 2023. e-ISSN: 2526-3471
DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458 3
Introduction
The odontodysplasia (OR) is a rare localized disorder, with a prevalence of less than
1/1,000,000, marked by a developmental disorder of the tissues that form the dental organ, and
can affect both dentures, deciduous or permanent (BANU et al., 2022; CAMACHO-
ESCALERA, 2019; ZEGARELLI et al., 1963). This condition morphologically and
histologically compromises the affected teeth, and may even affect the process of eruption of
these structures in the oral environment (CARREIRA et al., 2011). OR affects specific dental
quadrants, with the upper left quadrant having the highest incidence (REGEZI; SCIUBBA;
JORDAN, 2017). However, there is no predilection for specific race, age group or sex
(NEVILLE et al., 2012; NIJAKOWSKI; WOŚ; SURDACKA, 2022).
Radiographic examinations are essential for an assertive diagnosis, since, from these,
teeth whose pulp chambers are larger can be highlighted, as well as open foraminal apices and
changes in the transition between the layers of enamel and dentin, which exhibit lower
radiopacity compared to unaffected tissues (MATHEW et al., 2015; PONRANJINI;
JAYACHANDRAN; BAKYALAKSHMI, 2012). This image radiolucency denoted in imaging
findings is its pathognomonic sign and the factor responsible for the alternative name of the
disorder, “phantom teeth(ARGUELLO; BAUER; SUÁREZ, 2022; NIJAKOWSKI; WOŚ;
SURDACKA, 2022).
Due to the wide variation in characteristics presented by patients with this condition,
there is no single approach for treating OR and there is a wide range of factors to be observed
to create a treatment plan, including medical history, the number of teeth involved and even the
patient's wishes (BOWDEN et al., 2018; HAMDAN et al., 2004; VOLPATO et al., 2008).
Given the points and counterpoints exposed in the dental literature regarding the different
treatment approaches for this odontogenic malformation, the objective of the present work was
to report the diagnosis of a clinical case of OR in a female patient, its therapeutic progress and,
also, support the importance of individualized therapeutic planning of multidisciplinary dental
treatment.
This article is organized into the following sections: theoretical framework, from which
we base the topic according to the available dental literature; case report, in which we present
the particularities about the object of study of this article; materials and methods, section that
covers information about carrying out the study; results, which presents the comparative table;
discussion, where results are interpreted; and conclusion.
Therapeutic planning of regional odontodysplasia: Follow-up of a clinical case
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Theoretical Reference
The odontodysplasia is a developmental change in dental structures and little is known
about this condition. Its extremely rare prevalence and still unproven etiology justify this fact.
Data infer that until mid-2019, around only 168 cases of OR had been published in the English
language, and, until September 2021, just over 180 cases were documented in the same
language (ELMEZWGHI et al., 2023). The most recent studies demonstrate that the growth
curve of the population prevalence of this pathology continues to show the same pattern
(ELMEZWGHI et al., 2023; NIJAKOWSKI; WOŚ; SURDACKA, 2022).
Its etiopathogenesis remains unknown, with only suggestions regarding environmental
and genetic factors, which compromises the full understanding of its manifestation in the
population. The various factors associated with its etiology range from more common
hypotheses, such as trauma, infections and vascular changes, to less frequent suggestions, such
as ischemia, neural damage, nutritional deficiencies and somatic mutations (ALOTAIBI;
ALOTAIBI; ALFAWAZ, 2019; HESS et al., 2020; KORUYUCU et al., 2019).
Courson 's biochemical study et al. (2003), delimited the complexity linked to the origin
of this disorder, suggesting a possible relationship of its etiology to an imbalance between
matrix metalloproteinases (MMPs) and their natural inhibitors (TIMP-1 and TIMP-2). In this
case, the increase in natural inhibitors would not be able to keep up with the increase in MMPs,
being insufficient for their enzymatic inhibition and causing tissue destruction of dental
structures still in formation.
With the aim of investigating genetic involvement in the origin of regional
odontodysplasia, Koskinen et al. (2019), suggested the participation of the PAX9 gene in the
etiology of this disorder. In the study, the authors reported that OR may have a common etiology
to tooth agenesis due to the mutation of the gene in question. However, they state that the need
to carry out genetic tests in patients with such conditions is essential to confirm this correlation.
Other biochemical and genetic studies that explore such hypotheses were not found.
The recent study by Njakowski, Wós and Surdacka (2022), collected and analyzed data
present in reported cases of regional odontodysplasia published in the main scientific databases
and, according to the results found, presented conflicting data to those present in previous
studies. While literature prior to the study in question presents a predilection of OR for females
in a ratio of 1.4:1 1.7:1, Njakowski and collaborators found a prevalence of 1.04 for females
versus 1 for males.
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO and Melyna Marques de ALMEIDA
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The authors justify this result with the high number of OR cases evaluated in their study.
In any case, the central idea is that, if this result is repeated in future similar studies, the
predilection factor of regional odontodysplasia for a specific sex will no longer be significant,
and it can be said that the disorder affects equally in individuals of both biological sexes. This
scenario, of conflicting information, confirms the argument that little is known about OR.
The histological findings present in the thesis by Camacho-Escalera (2019) proved the
deficient mineralization of dental tissues affected by OR. Their tissue analyzes showed enamel
with an irregular structure, a wavy surface and the absence of prisms, although an organic
matrix rich in amelogenin was also detected. In dentin, a small amount of dentinal tubules was
identified, with significant interglobular dentin. The reduced thickness was presented by both
enamel and dentin.
Although some evidence suggests that at the beginning of the development of teeth, still
in the bud phase, changes may occur that impact the formation of their tissues (KOSKINEN et
al., 2019), other histological findings suggest that the process of formation of the tooth germ
starts without changes, problems occurring only at the time of cellular differentiation of teeth
affected by OR, in addition to confirming the hypoplastic nature of enamel and dentin (IDE et
al., 2023). Results from research such as that by Camacho-Escalera (2019) show that the
histopathological study can favor the differential diagnosis of pathologies that affect the
mineralized tissues of the dental organ, based on the understanding of their structural changes.
It is known that, in many cases, the clinical examination is paramount in constructing a
diagnosis, however, in the case of regional odontodysplasia, complementary imaging
examinations radiographic and tomographic end up being fundamental and, almost always,
conclusive (ELMEZWGHI et al., 2023; GONZÁLEZ et al., 2021). This occurs because erupted
teeth affected by OR can also be clinically characterized as structures affected by amelogenesis
and dentinogenesis imperfecta or, even, dentin dysplasia (CAMACHO-ESCALERA, 2019). In
this context, it is essential that the professional knows how to recognize the characteristics of
these disorders of formation of the dental structure, in addition to knowing how to differentiate
them based on their generalized or segmental manifestation (VIEIRA et al., 2019).
The diagnosis of regional odontodysplasia is often not correctly made, which, associated
with the fact that it is a rare and not completely established condition, makes it difficult to create
unequivocal data in the dental literature (NJAKOWSKI; WÓS; SURDACKA, 2022). Thus, in
addition to favoring documentation, the correct and early diagnosis characterizes an ideal
scenario for preventive or conservative actions to be adopted in order to avoid unwanted
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developments, such as, for example, coronary fractures or the development of caries and
aesthetic injuries (MABROUK et al., 2022).
In the reported case, after a detailed anamnesis, the patient underwent imaging tests,
which showed the pathognomonic sign of phantom teeth throughout the entire length of the left
hemimaxilla, crossing the midline and affecting the right upper canine. The majority of affected
teeth were impacted, corroborating what has been described in the literature (BANU et al.,
2022; CRAWFORD; CRAWFORD; ALDRED, 1989; TERRERO-PÉREZ et al., 2020).
Therefore, functional and aesthetic complaints are present in this case and are one of the main
factors to be taken into consideration in the treatment plan.
Furthermore, in the case of the present study, it is possible to observe moderate
horizontal bone resorption in the left maxillary region. Although not frequent, structures
surrounding the affected teeth may also present structural changes, as is the case of alveolar
bones, which may exhibit a decrease in their density and greater radiolucency in imaging exams
(CAVALCANTE et al., 2018; NEVILLE et al., 2012).
There is unanimity in the literature consulted regarding the controversial treatment of
regional odontodysplasia. The issue that remains in the literature consulted is the dichotomy
between more conservative approaches, carrying out restorative procedures, or more invasive
approaches in the short or long term, such as, for example, performing surgeries to remove
affected teeth, followed by prosthetic rehabilitation. In cases of young and pediatric patients,
priority should be given to maintaining these structures until complete pubertal bone maturation
and then performing the surgical approach, as maintaining teeth preserves the height of the
alveolar bone and the development of the jaws (CAHUANA; GONZÁLEZ; PALMA, 2005;
CHO, 2006).
Although theoretical and practical implications are supported by different therapeutic
approaches, planning is the main point of reference and security for the correct treatment to be
applied. However, some factors must be taken into consideration when choosing a form of
treatment, otherwise the individual characteristics of patients affected by OR may pose
limitations to therapeutic success.
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO and Melyna Marques de ALMEIDA
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Materials and methods
In the period between January and March 2023, a search for articles on the subject was
carried out in the PubMed and Google Scholar databases, published within the period 2019-
2023. Data collection was performed by a single researcher, using the descriptors
"Odontodysplasia" and "Ghost Teeth". In order to construct a comparative table, the stage of
selecting the articles began. Based on the results, the following inclusion criteria were adopted:
only case report articles, published in Portuguese, Spanish and English and open access. In
addition, only studies that reported cases of regional maxillary odontodysplasia were included.
Therefore, by reading abstracts and the “case report” section, articles that addressed
cases of OR in the jaw and case reports published in a language other than the three mentioned
were excluded. Cases of OR associated with other diseases were also not used to construct the
table, due to the changes that such an association can bring to therapeutic planning. The
included articles were read in full and are presented in the results section. The ethical procedures
carried out consist of collecting the patient's Consent Form to publish the clinical case and
complementary exams for scientific dissemination purposes, as well as the care taken to avoid
exposing her image unnecessarily.
Case report
In 2014, a 14-year-old female patient sought dental care complaining of missing teeth
in the upper arch, with no relevant medical or family history. During the extraoral physical
examination, the patient presented symmetry and hemangioma in the right upper lip and lateral-
nasal region on the same side. Intraorally, a complete permanent denture was identified in the
mandibular arch, with the exception of the third molars. However, in the maxillary arch, the
presence of edentulous space was noted in the entire left quadrant and partially in the right
quadrant (missing teeth: 11, 21, 22, 23, 24, 25, 26, 27 and 28).
Additional imaging tests, panoramic radiography (RP) and computed tomography (CT)
were requested. From the patient's first panoramic x-ray, the radiographic findings showed
aspects of normality in the already erupted teeth, however, they denoted a diffuse aspect
between the transition of the mineralized tissues of the impacted teeth in the left and anterior
maxillary region (Figure 1A). The results of the computed tomography showed extensive
horizontal bone resorption in the left maxilla and also in the anterior region (Figure 1B).
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Figure 1 Panoramic radiography and computed tomography from 2014
(A) It is possible to visualize, in the upper arch, phantom teeth included in the region of the left quadrant,
crossing the midline. Lower arch presents teeth with a normal appearance. Nolla stage 6 third molars.
(B) In the upper arch, it is possible to visualize teeth that are semi- impacted in the alveolar bone in the
region of the left quadrant, crossing the midline. Moderate horizontal bone resorption can also be seen
in the same area. In the lower arch, the structures denote a normal appearance.
Source: UNESP Faculty of Dentistry (Araçatuba Campus), 2014
The pathognomonic sign of regional odontodysplasia, supporting the diagnosis of the
abnormality in the left upper quadrant region with involvement of the right upper central
incisor. The patient and her guardian were then advised about her condition and, taking into
account her pubertal immaturity, long-term multidisciplinary treatment was proposed. The
planning consisted of a three-phase treatment plan, the first being characterized by the
temporary rehabilitation of the adolescent, followed by the orthodontic treatment and surgical-
rehabilitative treatment stages.
Table 1 Therapeutic planning
Frame
1ST PHASE
Temporary rehabilitation:
Creation, installation of temporary PPR and
continuation of the case until the patient's
pubertal maturity.
2ND PHASE
Orthodontic treatment
Traction of affected teeth, using orthodontic
mini-implants for tooth extrusion and
increase of the left and anterior maxillary
alveolar crest.
3RD PHASE
Surgical-rehabilitative treatment
Extraction of affected teeth, bone grafting,
installation of titanium implants and
installation of prostheses on implants.
Abbreviations. PPR (removable partial prosthesis).
Source: Prepared by the authors, 2023
Treatment was initiated and subsequent management focused on taking an impression
to create an adapted removable partial denture (RPD). After installing the prosthesis, it was
decided to continue the case. During follow-up, in 2018, small adaptations were made to the
patient's prosthesis, due to the partial eruption of tooth 23 (Figure 2), and new imaging exams
B
A
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were carried out, which showed development of the lower third molars, but minimal change in
the quadrant affected by OR.
Figure 2 Panoramic radiography and computed tomography from 2018
(A) It is possible to visualize, in the upper arch, phantom teeth in the region of the left quadrant, crossing
the midline. Lower arch presents teeth with a normal appearance. Nolla stage 9 lower third molars . (B)
In the upper arch, it is possible to visualize teeth that are semi- impacted in the alveolar bone in the
region of the left quadrant, crossing the midline. Extensive horizontal bone resorption can also be
visualized in the same area. In the lower arch, the dental and bone structures appear normal.
Source: UNESP Faculty of Dentistry (Araçatuba Campus), 2018
In 2022, the patient underwent a new computed tomography scan, which revealed the
absence of improvement in the extensive maxillary bone resorption, as well as the absence of
complete eruption of the dental structures. Therefore, taking into account the fact that the patient
was over 21 years old, the first phase of treatment was completed (Table 1), requesting
orthodontic documentation (Figure 3) starting the second phase the stage in which the case
found at the time of this work.
Figure 3 Part of the orthodontic documentation: intraoral photos
(A) Front view. It is possible to see a difference in color between healthy teeth and tooth 23, affected by
regional odontodysplasia and semi-impacted and oral cavity. Furthermore, unevenness of the left
maxillary ridge is also noted, resulting from horizontal bone reabsorption. (B) Left lateral view, showing
tooth 23 not completely erupted and absence of the rest of the teeth in the upper left quadrant.
Source: Images provided by Dr. Melyna Marques de Almeida, 2023.
A
B
A
B
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Results
From the selection of nine case reports, a comparative table was produced (Table 2)
with six categories, namely: “age”, “sex”, “affected quadrant”, “type of denture affected” and
“treatment implemented ”.
Table 2 Literature review from the last five years (2018-2023), comparing the different
therapeutic approaches for cases with characteristics similar to the patient in question,
presented in this article
Author and
country
Age
Sex
(F/M)
Affected
maxillary
quadrant
(D/E)
Affected denture
(Primary/
Permanent)
Implemented Treatment
Abdel- Kader, et
al., 2019
(Egypt)
22
years
F
E
Permanent
Extraction of affected teeth;
manufacture of removable
transitional prosthesis; bone
grafting; installation of
prostheses on implants.
Cunha, et al.,
2019
(Brazil)
10
years
F
D
Both
Extraction of affected teeth;
follow-up for future
rehabilitation with prostheses
on implants
Jeffery, et al.,
2019
(England)
7 years
M
D
Permanent
Orthodontic tooth alignment,
extraction of affected teeth,
bone grafting; installation of
prostheses on implants.
Tankittiwwat, et
al., 2021
(Thailand)
11
years
F
Both
Permanent
Surgical replacement of
affected teeth through
autotransplantation of
unaffected premolar teeth;
orthodontic traction; upper lip
frenectomy; gingivoplasty.
Banu, et al., 2022
(India)
7 years
M
Both
Both
Removable prosthesis
associated with Essix aligners.
Mabrouk, et al.,
2022
(Tunisia)
6 years
M
Both
Permanent
Creation of functional space
maintainer (removable
prosthesis) and maintenance.
Elmezwghi, et al.,
2023
(Libya)
20
years
F
D
Both
Rehabilitation with prosthetics
on implants
Gosvami, 2023
(India)
8 years
F
E
Both
Preservation of affected teeth
and long-term follow-up
Gozzi, et al., 2023
(Italy)
4 years
M
D
Both
Preventive treatment with
sealant; Extraction of affected
teeth; Installation of an
orthodontic device to prevent
extrusion of opposing teeth.
Lopes-Delphino,
2023
(Brazil)
22
years
F
Both
Both
Temporary rehabilitation,
follow-up, orthodontic
treatment, surgical treatment
and rehabilitation with
prosthesis on implants.
Source: Prepared by the authors, 2023
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Discussion
In the case reported in this document, the clinical characteristics corroborate the
literature consulted regarding the incidence of maxillary teeth and the non-eruption of affected
dental structures, with the only difference being the fact that the patient had affected teeth
beyond the midline crossing. However, the absence of teeth in one or more quadrants is not the
only clinical evidence of OR. The literature consulted brings together numerous cases that
report changes to the surface of crowns, with signs of hypomineralization and hypocalcification
of enamel and dentin.
Based on the exposed criteria, 9 cases were compared to the case in the present study.
From this small sample of OR cases in the maxillary arch region, we found a proportion of 5:9
in females, compared to 4:9 affecting males, corroborating the tiny difference between the
different sexes, as mentioned in the most recent systematic reviews, such as that of Njakowski,
Wós and Surdacka (2022).
Furthermore, our results present affected patients with ages ranging from 4 to 22 years.
The literature consulted infers that, regarding diagnosis, the average age is 3-4 years old
referring to the time when deciduous dentures should be complete however, it is not
uncommon that, in some cases, treatment is completed at more advanced ages, shortly after
complete pubertal development (HESS et al., 2020; TERRERO-PÉREZ et al., 2020).
Regarding the affected region, the literature consulted shows that, for the most part, only
one quadrant is affected, with the maxillary arch being the main one affected (NJAKOWSKI;
WÓS; SURDACKA, 2022; ZIEGLER; NEUKAM, 2012;). The data in Table 2 shows
agreement, as 6/9 have teeth affected in the left or right quadrant, while the slight minority, 3/9,
have both upper quadrants affected by OR.
OR can affect both deciduous and permanent dentures, knowing that when it affects the
deciduous denture, most likely, the permanent teeth will also be affected (NEVILLE et al.,
2012). Bearing in mind that the opposite is not true, 5/9 cases in the sample had both dentures
affected, while the other 4/9 cases explained that only the permanent denture was affected
(HESS et al., 2020).
As a choice of form of treatment, the creation of removable prostheses, whether
transitional or not, was present in 3/9 cases, also appearing in the case reported here. The
removable prosthesis, instituted before or after surgical treatment, can be a viable option that
offers both aesthetic and psychological benefits, based on the participation of patients in
different social spheres (CUNHA et al., 2019). Koruyucu et al. (2019), explain that the
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removable prosthesis can indeed be a great alternative for cases of less complexity (involving
fewer teeth), but that, in cases of greater complexity, it should be used as a transitional
alternative until the patient can be subjected to the installation of implants.
Prosthetics on implants appeared as a therapeutic choice in 4/9 cases in the sample. The
literature consulted shows us its good results, however, its installation is only indicated after
complete facial bone development. Some cases of implants installed in pediatric patients have
been documented and justified with the psychological damage that the use of a removable
prosthesis by young patients can cause. Despite this, it is known that due to the osseointegration
of implants, these structures do not move and do not follow craniofacial growth and
development (HESS et al., 2020).
Appearing in only one case of the nine in the sample, autotransplants, in turn, are capable
of stimulating alveolar bone growth and accompanying this development based on the
possibility of tooth movement in the intra-osseous environment. Therefore, when teeth are
available, autotransplants can be an alternative to avoid damage to bone growth, in addition to
avoiding prosthetic rehabilitation (AL-KHANATI; ALBASSAL; BEIT, 2022; HESS et al.,
2020; ZIEGLER; NEUKAM, 2012).
Although many cases present great challenges, such as those of patients in the pubertal
growth phase and those with impacted teeth in low-density bone pockets, surgical treatment for
the extraction of affected teeth, which was the most recurrent form of treatment in samples from
Table 2, appearing in 5/9 cases, is still a justifiable management given the poor quality of the
affected teeth (CARREIRA et al., 2011; REGEZI; SCIUBBA; JORDAN, 2017).
In cases of extensive bone resorption, there is the alternative of slow orthodontic
extrusion, since tooth movement is a biomechanical process that triggers changes in the
supporting tissues of the teeth, which can offer gains in bone and gingival tissue and is one of
the least invasive and more effective for implant dentistry preparation (MAEDA; SASAKI,
2015; OGIHARA; WANG, 2010).
The treatment shown in Table 2, described by Lopes-Delphino (2023), presents the
treatment plan of choice for the patient in the case reported here. And, in accordance with what
can be justified in the literature consulted, the treatment plan of choice was the use of a
removable partial denture in a transitional manner, followed by orthodontic extrusion of the
teeth in the left maxillary quadrant, so that it is possible to finalize the plan therapeutic
intervention with surgical extraction and installation of implants for subsequent prosthetic
rehabilitation.
Kevin Luiz LOPES-DELPHINO; Agnes ASSAO and Melyna Marques de ALMEIDA
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By viewing similar cases already published in the literature consulted and comparing
them with the case reported here, it is possible to base the best choice of treatment for the patient
in this case, taking into account her variations in characteristics within the OR condition itself
and also her personal desires. Therefore, it is clear that in addition to therapeutic planning
gaining more weight, based on the dental literature consulted, the chances of treatment success
increase.
Although the case continues to have a favorable prognosis in relation to the return of the
patient's functional and aesthetic harmony, the case still presents limitations regarding the
treatment, since, being multidisciplinary, a satisfactory result depends on the success of several
therapeutic steps.
Regarding the present study, we found limitations in finding treatment protocols for
regional odontodysplasia, even though we know that there is no single pattern of manifestation
of the condition in patients. Still, as future research questions, we emphasize that the
systematization of a treatment algorithm for this odontogenic disorder would be of immense
contribution.
Final remarks
The etiopathogenesis of regional odontodysplasia is still unknown, but suggestions
remain to be proven. Early differential diagnosis is essential to avoid unfavorable outcomes for
affected individuals and it is the role of the dentist to carry it out, so that they can find
appropriate therapeutic options in a timely manner. Furthermore, therapeutic planning and a
multidisciplinary approach are essential to carry out the best approach for each patient, in order
to optimize treatment results, respecting individuality and minimizing aesthetic, functional and
psychological damage to the person treated.
REFERENCES
AL-KHANATI, N. M.; ALBASSAL, A.; BEIT, Z. K. Unusual Indications of teeth
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DOI: https://doi.org/10.26673/tes.v19i00.18458 17
CRediT Author Statement
Acknowledgments: We thank FOA UNESP and Prof. Dr. Leda Maria Pescinini Salzedas,
for providing imaging documentation from the first years of the patient's treatment. We are
also grateful for the comments from Professors Dr. Juliana Zorzi Coléte and Dr. Augusto
Alberto Foggiato, who made up the panel for the Course Conclusion Paper that gave rise to
this article
Funding: There was no funding for this work.
Conflicts of interest: There are no conflicts of interest.
Ethical approval: The work respected ethics during the research, taking the utmost care
not to expose the patient and requesting her consent to publish the case, however, the study
was not submitted to an ethics committee.
Availability of data and material: Part of the material, such as some of the images used,
are in the FOA Unesp patient archive. Other images are under the control of Dr. Melyna
Marques de Almeida, in the patient's medical record. Furthermore, the Course Completion
Work used as the basis for producing the article is in the possession of the State University
of Northern Paraná Jacarezinho Campus.
Author contributions: Kevin Luiz Lopes Delphino: Methodological design; Data collect;
Data analysis; Writing of the original manuscript. Agnes Assao (Co-supervisor):
Methodological design; Critical review. Melyna Marques de Almeida (Supervisor):
Design of the work; Supervision; Critical review.
Processing and editing: Editora Ibero-Americana de Educação.
Proofreading, formatting, standardization, and translation.